Fecha de recepción:
28/04/2025
Fecha de aceptación:
06/08/2025
Fecha de publicación:
23/01/2026
Cómo citar:
Espinoza Cárdenas CR, Salas Be- jarano JO. Linfoma de células T de tipo hydroa vacciniforme: reporte de dos casos. Rev Fac Odontol Univ Cuenca. 2026;4(1): 74-84. Dispo- nible en: https://doi.org/10.18537/ fouc.v04.n01.a06
Autor de correspondencia:
Carlos Rolando Espinoza Cárdenas
Correo electrónico:
e-ISSN: 2960-8325
ISSN: 1390-0889
Caso clínico,Revista de la Facultad de Odontología de la Universidad de Cuenca . Vol. 4, No. 1, pp. 74-84, enero-junio 2026
DOI: https://doi.org/10.18537/fouc.v04.n01.a06
Carlos Rolando Espinoza Cárdenas1 ORCID: 0000-0002-9324-8149 Jenny Oliva Salas Bejarano1 ORCID: 0009-0006-7839-8807
1. Universidad Católica de Cuenca, Cuenca-Ecuador
Resumen
Palabras clave: natural killer; hidroa vacciniforme; infecciones por virus de epstein-barr; linfoma cutáneo de células t; trastornos linfoproliferativos.
Abstract
Introduction: Hydroa vacciniforme-like T-cell lymphoma is a rare condition characterized by recurrent papulovesicular, crusted, and ulcerated skin lesions, periorbital edema, lymphadenopa- thy, and, in some cases, progression to systemic lymphoma with a highly unfavorable prognosis. It typically occurs in individuals of indigenous descent in Latin American and Asian countries, with a higher incidence in children and young adults. In Ecuador, only a few cases have been documented despite the presence of several associated risk factors, such as ethnicity and sun exposure. This highlights the importance of reporting such cases, which may provide valuable insights for improving diagnosis and treatment strategies. Case presentation: Two male patients, aged 15 and 26, both of mestizo ethnicity and from rural areas, were evaluated. The first patient presented with ulcerative papuloedematous lesions on the face and upper limbs, along with erythematous-vio- laceous scaly plaques on the abdomen and lower limbs. The second patient exhibited a nodular edematous lesion and periorbital edema. Both were diagnosed with Epstein-Barr virus–positive hydroa vacciniforme-like T-cell lymphoma, although their prognoses differed. Conclusion: The lack of standardized protocols for the diagnosis and management of hydroa vacciniforme-like T-cell lymphoma remains one of the main challenges for timely detection and treatment. This limitation adversely affects patient prognosis and life expectancy, underscoring the urgent need to establish evidence-based clinical guidelines to improve therapeutic outcomes.
Keywords: natural killer t-cells; hydroa vaccini- forme; epstein-barr virus infections; cutaneous t-cell lymphoma; lymphoproliferative disorders.
Introducción
El linfoma de células T de tipo hidroa vaccini- forme (HVLL) se caracteriza por la presencia de lesiones cutáneas recurrentes infiltradas por células T citotóxicas o células natural killer (NK), de aspecto papulovesiculosas, costrosas,
ulcerativas, necróticas y con presencia de edemas; inicialmente en zonas expuestas a la luz solar y posteriormente en las que no lo están; se asocia con infecciones crónicas activas por virus Epstein Barr (EBV)1,2. Aunque es sumamente infrecuente, se observa principalmente en niños y adolescentes con ascendencia indígena de países asiáticos y latinoamericanos3,4; siendo estos últimos los que presentan mayor mortalidad5.
La Organización Mundial de la Salud (OMS) en 2008 incluyó el HVLL dentro de la clasificación de linfomas proliferativos cutáneos, catalogándose como uno de los más agresivos y de mal pronóstico6. De acuerdo con un estudio realizado en Singapur la tasa de sobrevida a 5 años de los pacientes con HVLL EBV positivo es del 59%7, relacionado con las difi- cultades diagnósticas y las complicaciones propias de la enfermedad en estadios avanzados8-9; como se evidenció en México, donde el total de pacientes reportados en un estudio (nueve) murieron entre los 4 a 6 meses post diagnóstico10.
El HVLL se presenta con mayor frecuencia en la región Asiática, principalmente en Japón y Corea, estos casos generalmente están relacionados a picaduras de insectos, con manifestaciones cutáneas extensas y edema periorbitario. A pesar de esto no se cuenta con la información necesaria para poder catalogar la enfermedad de una manera rápida y eficaz; por su parte en Latino América existe una menor incidencia de casos, en su mayoría son niños y se da en zonas de mayor radiación ultravioleta11.
Actualmente no se registran datos epidemiológi- cos específicos de esta patología12, sin embargo, cabe destacar que en Ecuador se reportaron los dos primeros casos en el año 2016, correspondientes a una adolescente de 16 años y a un hombre de 25 años quien falleció tras el diagnóstico13. Brasil reporta su segundo caso en el año 2018, diag- nosticado post mortem14 y en Bolivia también se presentan casos de HVLL, pero no se cuenta con un registro adecuado de los mismos15.
Se cree que existe un componente genético que podría condicionar la manifestación de esta patología; puesto que, se ha observado que se da casi en su totalidad en individuos asiáticos o de etnias indoamericanas presentándose muy raramente en personas de ascendencia caucásica. Lo que hace interesante estudiar los casos de
nuestra región ya que la población cuenta con varios de los factores predisponentes vinculados al HVLL12. A futuro esto puede contribuir al desarrollo de lineamientos que permitan un mejor pronóstico para quienes padecen esta enfermedad puesto que en su mayoría fallecen de manera precoz debido a diagnósticos tardíos, escazas posibilidades terapéuticas y complicaciones para acceder a los centros de salud que cuenten con profesionales capacitados en la temática e idóneos para su manejo16-20.
El objetivo de este reporte de casos es describir y analizar dos casos clínicos de linfoma de células T de tipo hidroa vacciniforme (HVLL), con el fin de identificar los principales desafíos para su diagnóstico oportuno, y compararlos con los datos disponibles en la literatura, para así aportar elementos útiles al reconocimiento temprano de esta enfermedad.
Presentación de casos
Paciente masculino de 15 años. Acude a consulta por ulceración en mejilla izquierda, lesiones edematosas en abdomen y miembros superiores e inferiores. No refiere antecedentes médicos, familiares, psicosociales ni intervenciones relevantes.
Al examen físico se observa tumor de superficie ulcerada de aproximadamente 4 cm de diámetro localizado en hemicara izquierda, en cuyo centro se visualiza tejido purulento y alrededor tejido necrótico. También se identifican cicatrices de diversos tamaños diseminadas en el rostro y miembros superiores (Figura 1). Además en abdomen y extremidades inferiores presenta placas eritematovioláceas descamativas (Figura 2).
Al paciente se le realiza una biopsia de piel, donde se reporta dermis infiltrada por linfocitos atípicos con núcleos de mediano y gran tamaño, de cromatina gruesa, con nucleolos discretos y citoplasma amplio, poco definidos de distribución perivascular angiocéntrica. Se identifica además extravasación de eritrocitos y necrosis extensa del tejido cutáneo (Figura 3). También se realizan pruebas de inmunohistoquímica donde se registra positividad para CD3, CD4 y CD8.
A: Infiltración inflamatoria difusa en dermis media/profunda con presencia de infiltrado linfocitario denso y áreas sugestivas de necrosis intersticial, aumento 4x.
B: Muestra vaso sanguíneo obliterado con engro- samiento de la pared, Inflamación perivascular e intraluminal con Infiltrado linfocitario peri- vascular prominente, aumento 10x
Figura 1. (A) En la imagen se aprecia una lesión tumoral de aproximadamente 4 cm de diámetro, localizada en la hemicara izquierda. La lesión presenta una superficie ulcerada con centro cubierto por exudado purulento, rodeado de áreas con tejido necrótico. Los bordes son irregulares y la piel adyacente muestra signos de inflamación local, con eritema y leve edema. (B y C) Se observan múltiples cicatrices atróficas de diferentes tamaños y formas, distribuidas en el rostro y miembros superiores. Estas lesiones son sugestivas de daño cutáneo crónico secundario a procesos inflamatorios o infecciosos previos, con patrón compatible con antecedentes de lesiones papulovesiculosas y ulceradas típicas del linfoma de células T tipo hidroa vacciniforme.
Figura 2. Placas eritematovioláceas descamativas en abdomen (A) y extremidad inferior izquierda (B).
A
B
C
Figura 3. Infiltrado linfocitario atípico con patrón perivascular y perineural
C: Nódulo de células mononucleares, disposición perineural clara, posibles células linfoides atípicas con núcleos irregulares, aumento 40x. Tinción hematoxilina-eosina (H&E).
Hidroa vacciniforme (HV).
Linfoma de células T de tipo hidroa vaccinifor- me confirmado por histopatología, limitado a afectación cutánea.
El paciente tiene un pronóstico variable puesto que al momento del diagnóstico de HVLL no presentaba afectación extracutánea lo que se asocia a pronósticos favorables. Sin embargo, por el antecedente de recurrencia de las lesiones, periodo extenso desde las primeras manifestaciones hasta el diagnostico, de acuerdo con la literatura contem- poránea se tienen mayores probabilidades de un curso clínico progresivo con alteraciones sistémicas y mal pronóstico.
El paciente es derivado a Sociedad de Lucha Contra el Cáncer del Ecuador (SOLCA) donde se le indica que deberá seguir ciclos de quimioterapia y radioterapia.
Se le administra talidomida 200mg c/12h y prednisona 20mg al día durante 2 meses. Posterior a lo cual se mantiene la administración de talidomida 100mg cada día por 9 meses.
Además, se le indica que debe evitar la exposición al sol y utilizar protector solar FPS 50.
Tras la administración de talidomida y prednisona durante 2 meses hubo una leve mejoría de las lesiones en abdomen y miembros inferiores; por lo que se decide mantener la talidomida durante 9 meses más.
El paciente siguió el tratamiento en SOLCA durante el tiempo determinado, siendo bien tolerado, obteniendo buenos resultados que conllevan a la remisión de la patología.
Figura 4. Línea de tiempo
Paciente masculino de 26 años. Acude a consulta por presentar dermatosis de hemicara izquierda con lesión nodular edematosa. No refiere antece- dentes médicos, familiares, psicosociales ni inter- venciones relevantes. Al examen físico se observa una dermatosis de hemicara izquierda; presenta una lesión nodular edematosa con el centro descamativo. Además, se palpan adenopatías a nivel del cuello (Figura 5).
Al paciente se le realiza una biopsia de piel, donde se observa una epidermis inalterada; a nivel de la dermis media, profunda y panículo adiposo se identifica infiltrado linfoide atípico de distribu- ción angiocéntrica característica de núcleos con atipia de leve a moderada (Figura 6). Además, se identifican CD3 (A), CD20 (B) y CD5 (C) (Figura 7).
EBV positivo
Linfoma de células T de tipo hidroa vaccinifor- me confirmado por histopatología.
El paciente presenta un buen pronóstico puesto que la patología fue detectada rápidamente, y tratada de manera oportuna a pesar de no existir un protocolo de tratamiento estandarizado.
Se le realiza fototerapia UVB de banda estrecha (NBUVB), tres veces a la semana por un periodo de cinco semanas, además se administran dos ciclos de ciclofosfamida, vincristina, doxorrubicina y prednisona (CHOP-21); tras lo cual se le indican dos ciclos de ciclofosfamida, vincristina, metotrexato y prednisona (COMP).
Tras cinco meses de finalizado el tratamiento indicado de fototerapia NBUVB por cinco semanas y los dos ciclos de CHOP-21 y de COMP se observa mejoría del cuadro clínico y una remisión de este.
Discusión y revisión de la literatura
Diversos autores concuerdan en que el linfoma de células T de tipo hidroa vacciniforme (HVLL) es una entidad rara y compleja que ha captado el interés
de múltiples investigadores debido a sus mani- festaciones clínicas y su patogenia única15-21. Se ha evidenciado que este subtipo de linfoma, asociado frecuentemente con la infección por el virus de Epstein-Barr (EBV), se presenta comúnmente en niños y adolescentes, especialmente en áreas geográficas con alta prevalencia de EBV, como América Latina y Asia1,3-9. El HVLL se caracteriza por lesiones cutáneas crónicas y recurrentes que imitan a la hidroa vacciniforme, con evolución hacia nódulos ulcerados y necrosis. Estas lesiones pueden ser dolorosas y están frecuentemente acompañadas de síntomas sistémicos como fiebre, linfadenopatía y hepatoesplenomegalia. El diagnóstico de HVLL es desafiante y requiere una combinación de
hallazgos clínicos, histopatológicos e inmunohis- toquímicos, junto con la detección del EBV en las células tumorales, los cuales permiten diferenciar mas claramente entre linfoma cutáneo de células T o infiltrado linfoide atípico, vasculitis linfocítica asociada a linfoproliferación o autoinmunidad y/o enfermedades infiltrativas con compromiso neu- rovascular como ciertos linfomas T angiocéntricos, tipo linfoma NK/T22-23.
La patogenia de HVLL implica una interacción compleja entre el EBV y el sistema inmunológico del huésped. Estudios sugieren que la infección crónica por EBV conduce a una activación persistente y pro- liferación de linfocitos T citotóxicos, que eventual- mente sufren transformación maligna, también se ha observado que ciertos polimorfismos genéticos pueden predisponer a individuos a una mayor susceptibilidad al desarrollo de HVLL en presencia de una infección crónica por EBV24.
El primer caso expuesto es de un paciente masculino de 15 años que presentó una ulceración en la mejilla izquierda y lesiones edematosas en el abdomen y extremidades. El paciente no tenía antecedentes médicos ni familiares relevantes. El examen físico reveló un tumor ulcerativo de apro- ximadamente 4 cm de diámetro en la hemicara izquierda con tejido purulento en el centro y tejido necrosado alrededor, junto con cicatrices en el rostro y miembros superiores. En el abdomen y extremidades inferiores, se observaron placas eritematovioláceas descamativas.
C
A
B
Figura 6. Imágenes histopatológicas. Infiltrado linfocitario denso en dermis profunda y tejido adiposo con disposición perianexial y perivascular. A: Muestra corte completo de piel con epidermis y dermis profunda con presencia de folículos pilosos y glándulas ecrinas, se evidencia infiltrado inflamatorio en la dermis, orientado de forma perianexial y perivascular, aumento 10x. B: Obsérvese infiltrado inflamatorio linfocitario denso, presencia de linfocitos con núcleos pequeños e hipercromáticos de distribución perianexial, infiltración dérmica intersticial, aumento 40x. C: Tejido adiposo subcutáneo con nódulos inflamatorios focales, infiltrado perivascular y periadipocitario compatible con paniculitis o extensión inflamatoria profunda, aumento 20x. Tinción H&E.
Figura 7. Imágenes inmunohistoquímicas. Infiltrado linfocitario con perfil inmunofenotípico compatible con linfocitos T. A: Inmunopositividad nuclear fuerte en células del infiltrado perianexial sugestiva de expresión de marcador Ki-67. B: Menor cantidad de células positivas, tinción nuclear o nuclear-citoplasmática débil, podría corresponder a marcador específico como CD4/CD8, persistencia de patrón perianexial. C: Positividad intermedia con tinción moderada y difusa en el infiltrado linfocitario compatible con expresión de marcador T como CD3 o CD8, mantiene el patrón de localización focal peri-anexial/ perineural. Aumento 40x.
El paciente comenzó a experimentar pápulas edematosas en el rostro y miembros superiores hace tres años, las cuales dejaron cicatrices atróficas. Tres meses antes de la consulta, una nueva lesión eritematosa apareció, convirtiéndose rápidamente en una úlcera dolorosa con tejido purulento y necrosado. Pruebas serológicas fueron negativas para patologías infecciosas, pero la prueba de anticuerpos contra EBV resultó positiva. La histopatología mostró dermis infiltrada por linfocitos atípicos con núcleos de tamaño mediano a grande, cromatina gruesa y necrosis extensa del tejido cutáneo, confirmando el diagnóstico de HVLL.
El segundo caso correspondeaun paciente masculino de 26 años con antecedentes de lesiones cutáneas recurrentes desde la adolescencia, principalmente en áreas expuestas al sol. Al momento de la consulta, presentaba lesiones ulceradas y edematosas en la cara y extremidades, con cicatrices de diferentes tamaños. Las pruebas serológicas para infecciones comunes fueron negativas, pero la carga viral de EBV fue alta. La histopatología mostró infiltración por células T citotóxicas y NK, con marcadores CD8+ y expresión de CD56 en el fenotipo NK, confirmando también HVLL.
En ambos casos, la asociación con EBV fue evidente, y las características histopatológicas fueron consis- tentes con HVLL. El tratamiento del HVLL es otro aspecto en el que la literatura muestra variabili- dad; la terapia suele ser multimodal, incluyendo antivirales, quimioterapia y, en casos severos,
trasplante de médula ósea. Sin embargo, el pronóstico de HVLL es generalmente desfavorable, con una tasa de supervivencia a cinco años signif- icativamente baja debido a la naturaleza agresiva de la enfermedad y su tendencia a la diseminación sistémica22,25.
Una fortaleza clave del estudio es su enfoque en pacientes de zonas rurales, donde el acceso a la atención médica es limitado. La descripción detallada de estos casos permite comprender mejor la variabilidad clínica y los desafíos diagnós- ticos de esta enfermedad en contextos de recursos restringidos. Asimismo, la utilización de herra- mientas diagnósticas avanzadas, como la histopa- tología y la inmunohistoquímica, fue fundamental para confirmar la presencia de HVLL asociado a EBV, alineándose con los criterios internacionales. No obstante, este estudio enfrenta ciertas barreras como la falta de un seguimiento prolongado, lo que impide evaluar la evolución clínica a largo plazo, limitando la comprensión del pronóstico y la calidad de vida postratamiento.
Los casos reportados coinciden con estudios inter- nacionales que resaltan la agresividad del HVLL y su fuerte vínculo con EBV. Liu et al. informaron una tasa de supervivencia a cinco años del 59% en pacientes tratados en etapas tempranas, pero el pronóstico se deteriora significativamente en casos avanzados. La literatura también indica que la exposición ambiental, como la radiación ultravioleta, y factores genéticos específicos podrían influir en la susceptibilidad y progresión
Figura 8. Línea de tiempo
de la enfermedad. Estos factores son relevantes en América Latina, donde la prevalencia del HVLL es baja, pero su impacto clínico es severo debido a diagnósticos tardíos5,13-15.
Estudios en México y Brasil han mostrado resultados similares en términos de presentación clínica y respuesta al tratamiento, destacando la importancia de documentar más casos en esta región para una comprensión integral. En Ecuador, este reporte constituye una contribución valiosa al conocimiento local, ayudando a delinear mejores estrategias diagnósticas y terapéuticas14-15.
La patogenia del HVLL implica una interacción compleja entre EBV y el sistema inmunológico del huésped. La infección crónica activa por EBV lleva a una proliferación persistente de linfocitos T citotóxicos o células NK, que eventualmente pueden transformarse en malignas. Estudios recientes han identificado polimorfismos genéticos que podrían aumentar la susceptibilidad a la enfermedad, particularmente en poblaciones indígenas y mestizas, como las de Ecuador3-5.
Además, la carga viral de EBV se ha propuesto como un marcador pronóstico. En ambos casos reportados, los pacientes presentaron niveles elevados de EBV, lo que refuerza la necesidad de considerar este marcador en el manejo clínico. Sin embargo, la relación exacta entre la carga viral y la progresión de la enfermedad aún no está com- pletamente elucidada, lo que representa un área prometedora para futuras investigaciones.
Se enfatiza la importancia de un enfoque multidis- ciplinario para el manejo del HVLL, involucrando a dermatólogos, hematólogos, oncólogos y espe- cialistas en enfermedades infecciosas. También subraya la urgencia de desarrollar guías clínicas que aborden las particularidades epidemiológicas y los recursos disponibles en países como Ecuador. La capacitación médica continua y la implemen- tación de programas de detección temprana son esenciales para mejorar los resultados clínicos.
Futuras investigaciones deberían enfocarse en la identificación de biomarcadores que permitan un diagnóstico más rápido y preciso, así como en la
evaluación de nuevas terapias dirigidas, como los inhibidores de puntos de control inmunológico. Estas estrategias podrían revolucionar el manejo del HVLL, ofreciendo una mejor calidad de vida a los pacientes y reduciendo la mortalidad asociada
Conclusiones
Este reporte contribuye al conocimiento sobre el linfoma de células T tipo hidroa vacciniforme (HVLL) al describir dos presentaciones clínicas diferentes en pacientes ecuatorianos. A través del análisis comparativo, se identificaron similitudes en los hallazgos histopatológicos y la asociación con EBV, pero también diferencias clínicas y respuestas terapéuticas que resaltan la heteroge- neidad de esta enfermedad. Estos casos permiten concluir que el reconocimiento precoz, el abordaje multidisciplinario y la derivación oportuna son claves para lograr mejores desenlaces clínicos.
El diagnóstico de HVLL en el medio local resulta complejo. En los casos de este estudio, el diagnóstico presentó retrasos en virtud de la dificultad en diferenciar HVLL de otras enfermedades derma- tológicas y linfoproliferativa, evidenciando por una parte la falta de preparación clínica al respecto; y, por otra parte, la falta de protocolos clínicos y diagnósticos con orientación clínica más específica para este tipo de linfomas. Por su parte, el acceso limitado a servicios especializados en zonas rurales resulta ser otra limitante para poder cuantificar realmente el número de pacientes afectados por esta patología. Estas barreras resaltan la necesidad de mejorar la formación médica en enfermedades raras y de establecer guías clínicas que permitan un diagnóstico y tratamiento más oportunos, así como mejorar el acceso oportuno a los servicios de salud por la población de áreas rurales que termina siendo invisibilizada indirectamente.
Este estudio resalta la importancia de implementar estrategias multidisciplinarias para mejorar el manejo del HVLL, especialmente en contextos de recursos limitados. Se recomienda desarrollar protocolos de diagnóstico y tratamiento adaptados al entorno local, fortalecer la formación médica continua y promover la investigación sobre bio- marcadores y nuevas terapias dirigidas. Esto no solo facilitará un diagnóstico más temprano, sino que también mejorará las opciones terapéuticas y el pronóstico para los pacientes con HVLL.
Consentimientos
Este reporte presenta dos casos clínicos confirmados de HVLL en pacientes ecuatoria- nos, cuyas historias clínicas fueron abordadas de forma integral, incluyendo la obtención del consentimiento informado de ambos pacientes para la recopilación, análisis y publicación de sus datos clínicos e imágenes, conforme a las normas bioéticas y editoriales.
Contribución de autoría
Todos los autores contribuyeron en el diseño, recolección, análisis e interpretación, redacción, revisión y aprobación de la versión final del documento.
Financiamiento
Ninguno
Declaración de conflictos de interés
Los autores declaran no tener ningún conflicto de interés.
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